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【罕見病例】壞疽性口炎致頜面部畸形1例

2016年08月17日14:17  人氣:-

【罕見病例】壞疽性口炎致頜面部畸形1例

靳路遠 歐新榮 賀智晶 謝曉莉 中南大學湘雅醫院 口腔科

壞疽性口炎俗稱走馬疳,是一種極具破壞性的腐敗壞死性疾病,可引起頜面部組織的廣泛壞死,死亡率高,幸存者常有頜面部缺損畸形等后遺癥。中南大學湘雅醫院口腔科收治1例壞疽性口炎致頜面部畸形患者,現結合文獻對其進行討論。
1 病例資料
患者,女,9歲,2008年12月6日因“下唇缺損,下頜牙外翻外露8年余”就診于中南大學湘雅醫院口腔科。
現病史:患兒9個月時不明原因在下唇正中長出紅色膿皰,周圍組織腫脹明顯。1 d后膿皰變黑,相應下唇組織壞死,3 d內侵大部分下唇及小部分左側上唇組織,上覆黑色痂皮。1周后黑痂脫落,遺留下唇缺損。伴高熱,體溫39~40 ℃。病程第2天起用中草藥外敷及青霉素靜脈滴注抗感染治療,具體用法不詳,未予切開排膿。病程中患者神智清楚,無腹瀉、咳嗽。乳牙萌出時下前牙位置正常,在生長發育過程中乳下前牙及下牙槽嵴逐漸向唇側生長呈扇形張開。下頜恒前牙替牙正常,萌出即呈水平唇向生長。唇齒音不清,時有流涎,進食時食物外漏。平素體健,否認全身病史及藥物過敏史。
查體:面下三分之一畸形,左側下頜塌陷,頦部右偏;下唇紅唇及白唇大部分缺損,右側下唇殘留約0.5 cm紅唇,左側口角區可見縱行瘢痕;正中(牙合)位時可見口底及舌尖,下牙槽嵴及 Ⅲ21│12ⅢⅣ外翻外露,呈水平唇向生長;前牙及左側第一乳磨牙無咬合,余后牙咬合可;雙側下頜支短小,下頜體高度厚度不足;張口度及張口型正常,雙側顳下頜關節動度可 (圖1、2 ) 。全身檢查未見明顯異常。
臨床診斷:1 ) 下唇缺損;2 ) 下牙槽嵴外翻外露。

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治療:
1 ) 采用下頜骨改形術對外翻的牙槽骨進行矯正。拔除 Ⅲ│Ⅳ ,在 Ⅲ21│12Ⅲ 根尖下方用電鋸橫行鋸開下頜牙槽嵴,保留舌側黏骨膜瓣,充分游離骨板后,向上向內旋轉至上下頜前牙恢復到近似正常咬合,然后用2塊4孔鈦板固定骨瓣與下頜骨。
2 ) 扇形瓣修復缺損下唇。按圖3設計切口,逐層切開皮膚、皮下直至黏膜,不切開紅唇,保留上唇動脈。將兩側扇形瓣向下向內旋轉,左側下唇下方設計“V”形瓣,充分游離左側皮瓣。將兩側扇形瓣對齊,分層縫合。上唇及左側下唇下方“V”形瓣缺損處直接拉攏縫合,扇形瓣舌側黏膜與下牙槽嵴唇側黏膜縫合。術后效果見圖4、5。

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2 討論


壞疽性口腔炎可見于世界各地,但常見于非洲、拉丁美洲及亞洲部分衛生條件差的地區。壞疽性口炎是病原微生物感染及宿主免疫力低下共同作用的結果。大多數患者的病變中可分離出梭形桿菌及螺旋體,其中梭形桿菌、非溶血性鏈球菌以及金黃色葡萄球菌的共生是壞疽性口炎發病的主要病原學基礎,口腔常見致病菌產黑色素類桿菌可能是主要協同致病菌 [1] 。營養不良被認為是其發病的主要危險因素,尤其是蛋白質及維生素A等微量元素的缺乏,不僅影響兒童的正常生長發育,更直接影響免疫系統的發育和成熟。公共衛生條件惡劣、口腔健康狀況不良以及傳染病的流行如麻疹、腹瀉等均可促進壞疽性口炎的發生,大多數患兒可查證到近期獲感染性疾病的歷史,其中以麻疹和瘧疾的發病率最高 [2] 。壞疽性口炎亦常見于先天性及后天性免疫缺陷及免疫功能低下的患兒,如艾滋病患者、結核病患者,這些疾病的存在將加速壞疽性口炎的發展。
壞疽性口炎具有發病突然、發展迅速的特點,主要表現為面頰部和 (或 ) 牙齦水腫,并迅速侵及整個口腔黏膜。水腫部位的組織壞死變黑,呈典型的圓錐形,導致軟組織缺損、骨組織壞死以及牙齒脫落,遺留嚴重的面部缺損畸形??谇怀粑讹@著,可繼發感染,感染的發生進一步加速了疾病進展。全身癥狀可有高熱、流涎、厭食、腹瀉、哭鬧煩躁等 [3] 。壞疽性口炎患兒常死于脫水、肺炎、毒血癥以及消耗性疾病引發的并發癥。復發極其少見。
急性期的治療主要為改善全身狀況,如維持水、電解質的平衡,加強營養,補充微量元素 (尤其是維生素A ) 以及抗生素的使用等 [4] 。抗生素如青霉素可以作用于大多數口咽及牙周組織中的需氧及厭氧菌群 [1] ,因而常常被用于壞疽性口炎的治療。中醫中藥治療壞疽性口炎急性期,亦具有良好的效果。創傷性的檢查和治療可能會加速病變的發展,因此,除拔除松動牙外,急性期應盡量避免創傷性治療。同樣,只有當病情穩定、病變范圍不再變化時,才考慮外科手術整復病后畸形 [5] ,對伴發的系統性疾病如肺炎等應根據其治療原則進行糾正。即使在急性期采取了各種措施控制疾病的發展,壞疽性口炎病后都會遺留不同程度的畸形?;蔚姆秶坏?,形式多樣,累及器官從單一到多個。章魁華 [6] 通過分析70多例壞疽性口炎患者,將其病后畸形分為了4類:唇部組織缺損,頰部組織缺損,唇頰部組織缺損及唇頰鼻部組織缺損?;涡迯统o固定的手術模式,應根據頜面部畸形類型選擇適合的手術方式,如唇部組織缺損常采用雙唇交叉皮瓣、鼻唇溝皮瓣或兩者合用,而頰部組織缺損則多采用瘢痕切除術加頸胸部皮瓣的方法,對于鼻部缺損的患者,鼻的重建應在修復其他畸形后完成。但無論哪種缺損畸形,口(牙合)功能的恢復尤其是患者張口度的改善應是首要解決的問題。壞疽性口炎引起的病后頜面部畸形,多年來一直是口腔頜面外科醫生所面臨的巨大挑戰。外科手術的目的在于恢復容貌,為患兒克服心理障礙融入社會生活提供服務。
壞疽性口炎是惡劣的生活環境和不良的生活習慣所帶來的產物,發病率低,但對患者的危害性極大。社會對此病的認識尚處于表面層次,因此全社會都應加強認識,預防為主,積極治療,防止誤診漏診,將危害減小到最低。
[參考文獻]
[1] Baratti-Mayer D, Pittet B, Montandon D, et al. Noma:An "in-fectious" disease of unknown aetiology[J]. Lancet Infect Dis, 2003,3 (7 ) : 419-431.

[2] Enwonwu CO, Falkler WA, Idigbe EO. Oro -facial gangrene(noma/cancrum oris ) :Pathogenetic mechanisms[J]. Crit Rev OralBiol Med, 2000, 11 (2 ) : 159-171.

[3] 李秉琦. 口腔黏膜病學[M]. 2版. 北京:人民衛生出版社, 2006:36.LI Bing-qi. Diseases of oral mucosa[M]. 2nd ed. Beijing:Peo-ple′s Medical Publishing House, 2006: 36.

[4] Barrios TJ, Aria AA, Brahney C. Cancrum oris in an HIV-posi-itive patient[J]. J Oral Maxillofac Surg, 1995, 53 (7 ) : 851-855.

[5] Oji C. Cancrum oris: Its incidence and treatment in Enugu,Nigeria[J]. Br J Oral Maxillofac Surg, 2002, 40 (5 ) : 406-409.

[6] 章魁華. 走馬疳后遺畸形的分類及治療[J]. 北京醫學院學報,1964, 6 (3 ) : 224-226.ZHANG Kui -hua. Classification and treatment of deformitiescaused by noma[J]. J Peking Medical College, 1964, 6 (3 ) : 224-226.

來源于華西口腔醫學雜志 第28卷 第3期 2010年6月

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