靜脈畸形，是由襯有內皮細胞的無數血竇所組成，血竇大小、形狀不一，如海綿結構，故以前又稱海綿狀血管瘤。靜脈畸形好發于頰、頸、眼瞼、舌或口底部等。在面頰部主要發生在腮腺或鄰近結構，但很少見其發生在下頜下區的報道。

由于血流動力學的變化易在血管內導致血栓，鈣化后形成靜脈石。盡管靜脈畸形在頭部和頸部相對常見，卻少見于下頜下區靜脈畸形而且又伴有多發靜脈石。則正是這些少見情況導致了術前診斷不準確性。

【病例資料】

患者袁某，女，36歲。右口底疼痛性腫脹3 年，近來因疼痛及腫脹加重、進食疼痛明顯前來就診。用藥史不詳。既往史否認。一般檢查：體溫36.5℃，血壓95/60mmHg。

口腔頜面部檢查：表面皮膚正常，觸診皮溫正常，右側下頜下區隆起，下頜下腺區觸診疼痛(+)、質地中等硬度，其中可觸及一橢圓形腫物，表面光滑，體積較大，腫脹面積約為2.5cm×1.4cm。

口內情況：兩側腮腺導管口清晰，分泌物清亮，黏膜未見異常，雙側未觸及腫大淋巴結。血常規，WBC：5.1×109/L，淋巴細胞1.3×109/L。內分泌檢查：Ca2.34mmol/L，PO4 1.12mmol/L，甲狀旁腺激素40.77pg/ml。

超聲檢查：左側下頜下腺體積增大，其內探及2.5cm ×1.4cm的不均勻質低回聲光影，形態欠規則，邊界尚清，內部可見斑片樣強回聲，周邊可見血流信號。

影像學檢查：CT影像(圖1～3)右側下頜下區可見大量散在分布高密度影，左側可見腮腺區亦有高密度影像。

術前診斷：懷疑為右側多發性下頜下腺結石，左側腮腺區結石。處置：向患者交代，可擇期手術。患者拒絕腮腺區手術，要求進一步觀察。經患者同意行右側下頜下腺摘除術，患者簽署手術執行同意書。

手術記錄：于2012-11-02 在局麻下行右側下頜下腺摘除術，手術順利。可見右側下頜下腺腫大，與周圍組織粘連，術中有大量結石溢出包膜(圖4)。完整摘除下頜下腺及導管。

術后送病理檢查。抗炎治療，囑保持口腔衛生。手術共取出26枚結石(圖5)。復診：半年后患者前來復診，創口愈合良好，無腫痛，進食無口干癥狀，身體狀態良好。病理檢查：從大體標本上觀察可見腺體內及周圍附有海綿狀血管組織，腺體內充滿血管樣組織，并可見結石位于其中。

顯微鏡下觀察，下頜下腺自身導管腺泡正常。血管病變呈現靜脈畸形的組織病理學特征：多量薄壁血管，管腔大小懸殊，不規則，管腔相互吻合，管壁內襯一層扁平的內皮細胞，管壁外無平滑肌纖維;血管內可見血栓形成，可見到鈣化的血栓(圖6)。

【討論】

靜脈石是畸形靜脈血竇內的血液由于血流動力學改變導致其長期旋流，使血液中的鈣離子沉積，并與瘤體內的脫落細胞凝結并進一步鈣化形成。鈣質異常沉積于損傷或 壞死的組織稱為營養不良性鈣化，其誘發因素有結締組織病、感染、炎性病變、慢性靜脈淤積、皮膚腫瘤和創傷等，其中靜脈損傷更容易繼發異常鈣化，稱為靜脈石。

靜脈石發病機制認為外周血流放緩而產生血栓，血栓聚集和礦化。最初由血栓中鈣離子出現、形成，靜脈石核心再結合纖維蛋白成分，然后鈣離子再次附著，重復此過程形成結石。患者從3年前有癥狀，說明患者此靜脈畸形時間至少為3年，長期的血管瘤、迂曲的血管和緩慢的血流造成了患者大量的結石。

累及大唾液腺的良性間葉組織來源的腫瘤常很難診斷。如果僅僅是基于臨床表現、特點和病史，術前評估很可能提示為唾液腺的良性上皮性腫瘤或者涎腺涎石病。X射線平片僅能顯示2%～3%病例的多發鈣化靜脈石。

超聲影像中，靜脈畸形是非均質低回聲病變可分辨出鈣化靜脈石。涎腺造影配合CT增強掃描或核磁共振成像可以有效區分靜脈畸形與涎腺疾病，吳大銘等曾報道磁共 振涎管造影下結石影像呈黑色，導管為白色。另據報道核醫學成像99mTc紅細胞閃爍掃描法也能夠有效鑒別涎腺炎和靜脈畸形。

目前靜脈畸形首選的治療方法應該是硬化治療。部分學者認為平陽霉素硬化治療口腔頜面部靜脈畸形安全，療效可靠，而口腔頜面部大面積血管畸形可用整形外科原則進行治療，外形和功能可獲滿意療效且安全，其他治療方法，包括冷凍療法，激光手術，血管結扎，應用糖皮質激素。但是該患者有較多靜脈石存在，應考慮手術切 除。

通過該病例啟發我們兩點：①下頜下區靜脈畸形同時伴有多發靜脈石的情況少見。②僅通過臨床表現和病史進行術前診斷很可能出現誤診。靜脈畸形伴靜脈石應列入下頜下區腫脹的診斷范圍。

信息來源：口腔醫學網