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石骨癥并發上頜骨骨髓炎1例

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掃一掃!石骨癥并發上頜骨骨髓炎1例掃一掃!
人氣:-發表時間:2016-07-12 13:51【

1 病例資料

患者男,45歲,滿族,農民。中等身材,身體消瘦,中度營養不良。患者以“2個月前開始,飲水時鼻部漏水”為主訴,于頭頸外科就診并收入院治療。

病史:患者于6個月前右側上頜不適,牙齒松動,自行拔除右側上頜第二磨牙并帶下小塊骨塊;2個月前,左上頜牙齒松動,拔除左上頜第一磨牙后飲水時鼻部漏水。

患者10年前有右腿部骨折病史,行骨折復位堅固內固定治療,目前情況穩定,無功能障礙。專科檢查:面部不對稱,右側面部略腫脹、質硬、有壓痛;上下頜牙列缺損,右上頜牙齒松動,牙根暴露,牙齦破潰,可見牙槽骨,左上頜后牙缺失,牙槽嵴高度明顯降低,部分義齒,口腔衛生較差。

輔助檢查如下。

(1)血液分析:白細胞(WBC)4.5×109/L,紅細胞(RBC)4.48 ×1012/L,血紅蛋白(HGB)128 g/L,紅細胞壓積(HCT)0.398,血小板(PLT)272 × 109/L。

(2)曲面斷層片示:上頜骨低密度影,小塊死骨形成,與周圍骨界限清楚(圖1)。


頜骨骨髓炎X線影像


(3)上頜骨3D-CT示:右側上頜竇壁及牙槽骨破壞消失,上頜竇與口腔相通,右上頜竇上壁硬化增厚,邊緣見結節樣鈣化,左側上頜骨局部破壞,見斑片狀游離骨密度影,邊界清晰,密度不均勻。

(4)其他部位X線表現:肋骨骨皮質顯著增厚,髓腔狹窄,鎖骨和肩胛骨也有同樣改變,胸椎及腰椎體上下緣增厚致密,中間夾以松質骨,稱為“夾心椎”(圖2)。盆骨呈一致性骨密度增高影,骨小梁結構不清,右股骨骨折術后影像(圖3)。


頜骨骨髓炎X線影像

頜骨骨髓炎X線影像

診斷:石骨癥、上頜骨骨髓炎。治療:局部抗炎后,行上頜骨骨髓炎病灶清除術,死骨摘除術(圖4)。


頜骨骨髓炎X線影像

術后恢復:口內創口愈合良好,無滲出,無感染。


2 討論

石骨癥是一種罕見的泛發性骨硬化病,患者正常破骨細胞缺乏,骨吸收活動減弱,使鈣化的軟骨及骨樣組織不能被正常骨組織所代替而發生蓄積,造成骨髓腔狹窄甚至閉塞、骨皮質明顯硬化變脆,從而易發生骨折。


石骨癥是一種由常染色體異常而導致的疾病,具有家族性和遺傳性。從遺傳方式上,石骨癥可分為常染色體隱性遺傳和常染色體顯性遺傳。遺傳方式不同,石骨癥的臨床表現、嚴重程度可大有不同。常染色體隱性遺傳石骨癥(autosomal recessive osteopetrosis,ARO),又被稱為惡性型石骨癥,主要見于嬰幼兒,臨床癥狀常在患兒出生后幾個月內出現。


患兒由于骨質變的致密而硬脆,因此易發生骨折和骨髓炎;骨的縱向生長受到破壞,導致身材矮小,并可在第一年內出現特殊面容,如巨頭畸形和額部隆起。患兒顱骨的改變還可導致鼻后孔狹窄以及腦積水;骨骼的擴張可壓迫顱神經孔,導致耳聾、失明、面癱。據統計,聽力喪失出現在78%的ARO患者中。出牙障礙和齲齒也很常見。


ARO患兒還常受到低鈣血癥、強直抽搐以及繼發性甲狀旁腺功能亢進癥的威脅。而ARO患兒最嚴重的并發癥則是骨髓抑制,骨髓腔縮小或消失,影響了骨髓的造血系統,導致可危及生命的全血細胞減少,并繼發髓外造血器肝腫大。


常染色體顯性遺傳石骨癥(autosomal domi?nant osteopetrosis,ADO),又被稱為良性型石骨癥,多在兒童后期或青春期起病,主要的并發癥有骨折、脊柱側突、髖關節炎、骨髓炎、伴隨牙周膿腫或齲齒的頜骨炎等。腦神經受壓少見,但也是一個嚴重的并發癥,大約5%的患者會出現聽力和視力喪失。部分患者臨床表現遲,常偶然被發現,預后良好。本例患者即為此型。


石骨癥患者在口腔頜面可以出現牙萌出延遲、缺牙、畸形牙、牙釉質發育不全、牙本質形成障礙、牙釉質和牙本質鈣化不全、牙周膜缺陷、牙槽骨篩狀板增厚、下頜前 突、牙齲患易感、牙源性腫瘤發生、頜骨骨髓炎、不明原因的面癱、聽力障礙、視覺障礙等癥狀。拔牙被視為石骨癥患者的相對禁忌,因為拔牙極易誘發骨折和頜骨 骨髓炎。對石骨癥引起的局限性骨髓炎,需完全切除病變區的骨質至未受感染的骨組織,創口周圍軟組織應在無張力下縫合。本例患者屬良性型,手術及術后護理 完善,未引起術后感染,效果較好。


(中國醫科大學口腔醫學院口腔頜面外科 孫長伏)



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